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성인의 안와에 발생한 거대세포 혈관섬유종 2예

Two Cases of Giant Cell Angiofibroma in the Orbit

대한안과학회지 2008년 49권 11호 p.1850 ~ 1856
KMID : 0360220080490111850
윤재하 ( Yun Jae-Ha ) - 성균관대학교 의과대학 삼성서울병원 안과학교실

정보영 ( Jung Bo-Young ) - 동국대학교 의과대학 경주병원 안과학교실
전찬 ( Chan Jeon ) - 한림대학교 의과대학 한강성심병원 안과학교실
서연림 ( Suh Yeon-Lim ) - 성균관대학교 의과대학 삼성서울병원 병리학교실
김형진 ( Kim Hyung-Jin ) - 성균관대학교 의과대학 진단방사선과학교실
김윤덕 ( Kim Yoon-Duck ) - 성균관대학교 의과대학 삼성서울병원 안과학교실

Abstract

목적: 거대세포 혈관섬유종은 주로 성인의 앞쪽 안와에 발생하는 드문 양성 종양으로, 저자들은 국내에서 최초로 거대 세포 혈관섬유종 2예를 경험하였기에 이를 보고하고자 한다.

증례요약: (증례 1) 17세 여자 환자가 6개월 전 발생한 좌측 상안검 부종을 주소로 내원하였다. 전산화 단층촬영과 자기공명영상에서 안와 상내측에 주변 조직을 침범하지 않고 조영 증강이 잘되는 종괴가 관찰되었다. (증례 2) 30세 남자 환자가 2개월 전 발생한 좌안 안구 돌출과 1주 전 발생한 안검의 피하출혈과 결막하 출혈을 주소로 내원하였다. 전산화 단층촬영과 자기공명영상에서 안와 구후부 상측에 주변 조직의 침범이 없고 조영 증강이 잘되는 종괴가 관찰되 었다. 두 증례 모두 절제생검을 시행하였다. 조직검사에서 종괴는 방추세포로 이루어져 있었으며, 거짓 혈관 공간 및 다핵성 거대세포가 관찰되었다. 면역화학염색 상 CD34, vimentin에 양성, CD31과 평활근 액틴에는 음성이었으며 거대세포 혈관섬유종으로 진단되었다.

결론: 성인에서 발생하는 안와 종괴와 안검 출혈을 동반하는 안와 종괴의 감별진단에 드물지만 거대세포 혈관섬유종이 포함되어야 할 것으로 생각된다. <대한안과학회지 2008;49(11):1850-1856>

Purpose: To report two cases of giant cell angiofibroma in the orbit.

Case summary: (Case 1) A 17-year-old girl was referred for evaluation of the left upper eyelid swelling which had developed 6 months ago. On initial examination, a 1.5 cm sized ovoid and nontender mass was palpated in the medial aspect of the left orbit. CT scan and MR imaging of the orbit showed a non-calcified, well-circumscribed homogenous soft tissue mass, which was uniformly enhanced and did not invade the adjacent tissue. Excisional biopsy of the orbital mass was performed. (Case 2) A 30-year-old man presented with left proptosis which had developed 2 months ago and hemorrhage into the upper and lower eyelid which had developed 1 week ago. CT scan and MR imaging showed an heterogeneously enhancing mass, not involving the adjacent tissue in the superior retrobulbar space. Excisional biopsy through a lateral orbitotomy was performed. Histologic evaluation revealed proliferation of spindle cells with pseudovascular spaces and multinucleated giant cells.Immunohistochemical staining for CD34 and vimentin was positive and staining for CD31, smooth muscle actin was negative. A diagnosis of giant cell angiofibroma was made.
Conclusions: The possibility of giant cell angiofibroma should be considered in the differential diagnosis for an orbital mass without a hemorrhage or with a hemorrhage in the eyelid in adult patients. J Korean Ophthalmol Soc 2008;49(11):1850-1856
KeyWords

Giant cell angiofibroma, Orbit
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